注射性小腿三头肌挛缩症6例报告

注射性小腿三头肌挛缩症6例报告

(作者:___________单位: ___________邮编: ___________)

【关键词】 注射性 小腿三头肌挛缩症

自De Velderraman 1970年首次报告儿童臀肌挛缩症以来[1],先后有较多臀肌挛缩症临床、病理、病因及流行病学方面的研究报告。近年来国内外亦见到注射性肱三头肌、肱二头肌、三角肌及股四头肌、手内在肌挛缩症报告[2~6]。小腿三头肌挛缩症国内未见报道。本院自2007年7月经住院和门诊共诊治罕见的注射性小腿三头肌挛缩症6例,现报告如下。

1 资料与方法

1.1 临床资料

自2007年7月经住院手术治疗和门诊治疗共6例,双侧2例,单侧4例,共8侧肢体;年龄3.5~9岁,平均5.5岁;男5例,女1例。1例在本院行双跟腱延长术,另1例3.5岁时在外院行双跟腱延长术后3年复发来本院门诊,余4例均经本院门诊诊断为“注射性小腿三头肌挛缩症”。

全部患儿均足月顺产,为健康婴儿。生后6个月~1.5岁期间因患

“上呼吸道感染”或“小儿肺炎”在同一诊所于小腿三头肌内注射“解热镇痛药”或“抗生素”等药物。注射药物后小腿三头肌局部肿胀,剧烈疼痛,注射侧肢体不敢触地。其中注射1次1例,注射3~4次3例,双侧交替肌注7~8次2例。2例4足呈马蹄足畸形,1例足下垂70°;1例术后复发足下垂左60°,右50°;2例足下垂20°,走路明显跛行;2例足可背伸达0°位,下蹲位足跟翘起,跑步时跛行明显。足各肌力均正常。4侧小腿三头肌挛缩重的可触及小腿三头肌硬韧肌挛缩,4侧较轻患儿小腿三头肌萎缩不明显。双侧膝、踝反射均正常,踝阵挛阴性,巴彬斯基征阴性。

注射性小腿三头肌挛缩症的诊断,首先取决于详细询问病史,包括患儿出生情况,免疫接种史,发病经过,有小腿三头肌注射史最为关键。要了解注射药物、剂量、注射次数、部位、注射后患儿的反应。需要进行鉴别诊断的疾病有脑瘫、先天性马蹄足、脊髓灰质炎后遗症足下垂、进行性肌营养不良、筋膜间隔综合征足下垂,以及周围神经损伤所致足下垂。通过仔细查体结合物理检查鉴别诊断并不困难。

1.2 治疗方法与结果

本组1例重度小腿三头肌挛缩症在本院行双侧跟腱延长术,术后患足背伸20°, 步态正常。另1例重度小腿三头肌挛缩症在外院行双侧跟腱延长术,术后1年逐渐出现双足下垂,来我院门诊求治。余4例较轻患儿行物理治疗并密切随诊。

典型病例1

患儿,男,7岁,1岁至2岁期间多次在诊所行双侧小腿三头肌肌

注药物,药名不详。3岁出现足下垂,逐渐加重,2007年在本院诊断为双足下垂,行双侧跟腱延长术,足下垂矫正。术后追加诊断为双侧注射性小腿三头肌挛缩症(图2)。

典型病例2

患儿,男,6.5岁,1岁时因患“上感”在同一诊所行双小腿三头肌交替注射7~8次药物,药名不详。注射后小腿三头肌处肿胀,小儿哭闹不止,患足数天内不敢触地,未给予任何治疗。自2岁时出现双足下垂,呈逐渐加重,3.5岁时仅能双前足着地,在外院诊断为双足下垂,行双侧跟腱延长术,术后1年畸形逐渐复发,至随诊时见患儿左足下垂60°,右足下垂50°,双小腿三头肌萎缩(图1)。

图1患儿,男,7岁,双侧注射性小腿三头肌挛缩症经行跟腱延长术,足下垂已矫正 图2患儿,男,6.5岁,术后3年,小腿肌挛缩症复发,左足下垂60°,左足下垂50°

2 讨论

2.1 注射性肌挛缩症为医源性疾病已为多数学者认可,且报道多为注射性臀肌挛缩症。近年来又不断出现注射性导致三角肌、肱二头肌、肱三头肌、手内在肌挛缩症的报告[2~6]。通过临床受累肌组织病理观察和动物实验研究[7~9],均认为肌注某些药物后对肌肉产生物理性和化学性损伤,这些损伤还可启动内源性炎性物质,加重横纹肌细胞及神经纤维损伤。小腿三头肌由于其有密闭的肌间隔,组织肿胀后避让空间狭小,以至于患儿注射后肿胀、疼痛、发热明显,继之血供减少,组织缺血、缺氧损伤加剧,导致大量胶原纤维增生,肌组

织纤维化,随着患儿的生长发育,出现肌挛缩、足下垂畸形。

2.2 从本组患儿小腿三头肌挛缩症发病看,多为在出生后

1.5年内肌注药物,在2~3年内逐渐显现肌挛缩。肌注次数越多,挛缩发生越重,在患儿生长高峰期表现更为明显。肌注时患儿年龄小,神经体液及免疫系统调节不健全,更加重了肌肉损害。本组小腿三头肌挛缩症,呈区域集中发病特征,属医源性疾病确定无疑。经临床检查排除了脑瘫、先天性足下垂、儿麻后遗症等常见疾病。是否与性别,地理环境,遗传因素等有关尚需进一步研究[10]。

2.3 小腿三头肌位于小腿后侧肌群浅面,肌腹狭长,不需多次药物注射即可在肌肉一段内形成损伤病灶。纤维化的肌肉不能随着儿童的生长发育而生长,因此发病早且进展迅速,这与臀肌挛缩症有明显不同。臀肌较为宽大,注射后局部肿胀代偿空间较大,多为反复多次注射刺激性强的药物所引起。小腿后侧深层为屈⻊母、屈趾及胫后肌,本组尚未观察到深层肌肉受累病例。可能注射均在小腿三头肌肌肉内,而深层肌肉幸免受累。

2.4 某些药物肌注后在横纹肌内产生损伤已经实验证明。常见产生损伤的药物有庆大霉素、青霉素和解热镇痛药,也与注射药物使用的溶剂有关,有报道使用“苯甲醇”作为青霉素溶剂可明确导致肌细胞损伤致其发生纤维化[9]。本组未明确肌注药物名称,但其发生小腿三头肌纤维化,导致小腿三头肌逐渐挛缩,其临床病理变化过程与上述药物所致肌肉损伤的变化过程相一致。

2.5 注射性臀肌挛缩症保守治疗无效,手术治疗是唯一有效的方

法。本组小腿三头肌挛缩症的2例重度挛缩经手术治疗,1例复发,另1例能否复发在观察中(图1、2),4例较轻患儿行门诊康复治疗,以强化患儿足背伸训练为主能否奏效值得怀疑。手术仅行跟腱延长术,并未彻底松解纤维化的小腿三头肌,则在患儿术后的生长中是否仍会出现小腿三头肌挛缩,将纤维化的一段小腿三头肌切断或切除,是否会出现足部继发畸形尚未可知,也许分次行跟腱延长术不失为治疗该症的方法之一。如何防止术后复发问题,仍待临床进一步研究。

【参考文献】

[1] 顾洁夫. 儿童臀肌挛缩症(综述)[J ]. 中华小儿外科杂志,1986,7:366.

[2] Babhulkar SS.Triceps contracture by injections. A report of 11 cases[J ].J Bone Joint Surg,1985,67:94.

[3] Groves RJ ,Goldner JL. Contracture of the deltoid muscle in the adult after intramuscular injections[J ].J Bone Joint Surg ,1974,56:817.

[4] Gunn DR. Contrature of quadriceps muscle :a discussion on the etiology and relationship to recurrent dislocation of the patella[J ].J Bone Joint Surg,1964,46:492-497.

[5] Alvares EV, Munters M, Lavien LS,et al.Quadriceps myofibrosis :a complication of intramuscular injections[J ].J Bone Joint Surg,1980,62:58-60.

[6] 冯传汉,张铁良,主编. 临床骨科学(第2版) [M ]. 北京:人民卫生出版社,2004,3059.

[7] 马承宣, 许瑞江, 房伦光,等. 注射性臀大肌挛缩症的临床病理变化[J ]. 中华小儿外科杂志, 1990,11:39.

[8] 吴燕平, 何志义. 庆大霉素肌肉注射致臀肌损害的临床观察和实验研究[J ]. 遵义医学院学报,2002,25:318.

[9] 顾洁夫, 陈振光, 余国荣. 儿童臀肌挛缩症的诊治及病因学研究[J ]. 中华小儿外科杂志,1989,10:353.

[10]史占军,胡晓静,杨玲利. 华南某地臀肌挛缩症患病情况及病因分析[J ]. 第一军医大学学报,1994,14:179-181.

注射性小腿三头肌挛缩症6例报告

(作者:___________单位: ___________邮编: ___________)

【关键词】 注射性 小腿三头肌挛缩症

自De Velderraman 1970年首次报告儿童臀肌挛缩症以来[1],先后有较多臀肌挛缩症临床、病理、病因及流行病学方面的研究报告。近年来国内外亦见到注射性肱三头肌、肱二头肌、三角肌及股四头肌、手内在肌挛缩症报告[2~6]。小腿三头肌挛缩症国内未见报道。本院自2007年7月经住院和门诊共诊治罕见的注射性小腿三头肌挛缩症6例,现报告如下。

1 资料与方法

1.1 临床资料

自2007年7月经住院手术治疗和门诊治疗共6例,双侧2例,单侧4例,共8侧肢体;年龄3.5~9岁,平均5.5岁;男5例,女1例。1例在本院行双跟腱延长术,另1例3.5岁时在外院行双跟腱延长术后3年复发来本院门诊,余4例均经本院门诊诊断为“注射性小腿三头肌挛缩症”。

全部患儿均足月顺产,为健康婴儿。生后6个月~1.5岁期间因患

“上呼吸道感染”或“小儿肺炎”在同一诊所于小腿三头肌内注射“解热镇痛药”或“抗生素”等药物。注射药物后小腿三头肌局部肿胀,剧烈疼痛,注射侧肢体不敢触地。其中注射1次1例,注射3~4次3例,双侧交替肌注7~8次2例。2例4足呈马蹄足畸形,1例足下垂70°;1例术后复发足下垂左60°,右50°;2例足下垂20°,走路明显跛行;2例足可背伸达0°位,下蹲位足跟翘起,跑步时跛行明显。足各肌力均正常。4侧小腿三头肌挛缩重的可触及小腿三头肌硬韧肌挛缩,4侧较轻患儿小腿三头肌萎缩不明显。双侧膝、踝反射均正常,踝阵挛阴性,巴彬斯基征阴性。

注射性小腿三头肌挛缩症的诊断,首先取决于详细询问病史,包括患儿出生情况,免疫接种史,发病经过,有小腿三头肌注射史最为关键。要了解注射药物、剂量、注射次数、部位、注射后患儿的反应。需要进行鉴别诊断的疾病有脑瘫、先天性马蹄足、脊髓灰质炎后遗症足下垂、进行性肌营养不良、筋膜间隔综合征足下垂,以及周围神经损伤所致足下垂。通过仔细查体结合物理检查鉴别诊断并不困难。

1.2 治疗方法与结果

本组1例重度小腿三头肌挛缩症在本院行双侧跟腱延长术,术后患足背伸20°, 步态正常。另1例重度小腿三头肌挛缩症在外院行双侧跟腱延长术,术后1年逐渐出现双足下垂,来我院门诊求治。余4例较轻患儿行物理治疗并密切随诊。

典型病例1

患儿,男,7岁,1岁至2岁期间多次在诊所行双侧小腿三头肌肌

注药物,药名不详。3岁出现足下垂,逐渐加重,2007年在本院诊断为双足下垂,行双侧跟腱延长术,足下垂矫正。术后追加诊断为双侧注射性小腿三头肌挛缩症(图2)。

典型病例2

患儿,男,6.5岁,1岁时因患“上感”在同一诊所行双小腿三头肌交替注射7~8次药物,药名不详。注射后小腿三头肌处肿胀,小儿哭闹不止,患足数天内不敢触地,未给予任何治疗。自2岁时出现双足下垂,呈逐渐加重,3.5岁时仅能双前足着地,在外院诊断为双足下垂,行双侧跟腱延长术,术后1年畸形逐渐复发,至随诊时见患儿左足下垂60°,右足下垂50°,双小腿三头肌萎缩(图1)。

图1患儿,男,7岁,双侧注射性小腿三头肌挛缩症经行跟腱延长术,足下垂已矫正 图2患儿,男,6.5岁,术后3年,小腿肌挛缩症复发,左足下垂60°,左足下垂50°

2 讨论

2.1 注射性肌挛缩症为医源性疾病已为多数学者认可,且报道多为注射性臀肌挛缩症。近年来又不断出现注射性导致三角肌、肱二头肌、肱三头肌、手内在肌挛缩症的报告[2~6]。通过临床受累肌组织病理观察和动物实验研究[7~9],均认为肌注某些药物后对肌肉产生物理性和化学性损伤,这些损伤还可启动内源性炎性物质,加重横纹肌细胞及神经纤维损伤。小腿三头肌由于其有密闭的肌间隔,组织肿胀后避让空间狭小,以至于患儿注射后肿胀、疼痛、发热明显,继之血供减少,组织缺血、缺氧损伤加剧,导致大量胶原纤维增生,肌组

织纤维化,随着患儿的生长发育,出现肌挛缩、足下垂畸形。

2.2 从本组患儿小腿三头肌挛缩症发病看,多为在出生后

1.5年内肌注药物,在2~3年内逐渐显现肌挛缩。肌注次数越多,挛缩发生越重,在患儿生长高峰期表现更为明显。肌注时患儿年龄小,神经体液及免疫系统调节不健全,更加重了肌肉损害。本组小腿三头肌挛缩症,呈区域集中发病特征,属医源性疾病确定无疑。经临床检查排除了脑瘫、先天性足下垂、儿麻后遗症等常见疾病。是否与性别,地理环境,遗传因素等有关尚需进一步研究[10]。

2.3 小腿三头肌位于小腿后侧肌群浅面,肌腹狭长,不需多次药物注射即可在肌肉一段内形成损伤病灶。纤维化的肌肉不能随着儿童的生长发育而生长,因此发病早且进展迅速,这与臀肌挛缩症有明显不同。臀肌较为宽大,注射后局部肿胀代偿空间较大,多为反复多次注射刺激性强的药物所引起。小腿后侧深层为屈⻊母、屈趾及胫后肌,本组尚未观察到深层肌肉受累病例。可能注射均在小腿三头肌肌肉内,而深层肌肉幸免受累。

2.4 某些药物肌注后在横纹肌内产生损伤已经实验证明。常见产生损伤的药物有庆大霉素、青霉素和解热镇痛药,也与注射药物使用的溶剂有关,有报道使用“苯甲醇”作为青霉素溶剂可明确导致肌细胞损伤致其发生纤维化[9]。本组未明确肌注药物名称,但其发生小腿三头肌纤维化,导致小腿三头肌逐渐挛缩,其临床病理变化过程与上述药物所致肌肉损伤的变化过程相一致。

2.5 注射性臀肌挛缩症保守治疗无效,手术治疗是唯一有效的方

法。本组小腿三头肌挛缩症的2例重度挛缩经手术治疗,1例复发,另1例能否复发在观察中(图1、2),4例较轻患儿行门诊康复治疗,以强化患儿足背伸训练为主能否奏效值得怀疑。手术仅行跟腱延长术,并未彻底松解纤维化的小腿三头肌,则在患儿术后的生长中是否仍会出现小腿三头肌挛缩,将纤维化的一段小腿三头肌切断或切除,是否会出现足部继发畸形尚未可知,也许分次行跟腱延长术不失为治疗该症的方法之一。如何防止术后复发问题,仍待临床进一步研究。

【参考文献】

[1] 顾洁夫. 儿童臀肌挛缩症(综述)[J ]. 中华小儿外科杂志,1986,7:366.

[2] Babhulkar SS.Triceps contracture by injections. A report of 11 cases[J ].J Bone Joint Surg,1985,67:94.

[3] Groves RJ ,Goldner JL. Contracture of the deltoid muscle in the adult after intramuscular injections[J ].J Bone Joint Surg ,1974,56:817.

[4] Gunn DR. Contrature of quadriceps muscle :a discussion on the etiology and relationship to recurrent dislocation of the patella[J ].J Bone Joint Surg,1964,46:492-497.

[5] Alvares EV, Munters M, Lavien LS,et al.Quadriceps myofibrosis :a complication of intramuscular injections[J ].J Bone Joint Surg,1980,62:58-60.

[6] 冯传汉,张铁良,主编. 临床骨科学(第2版) [M ]. 北京:人民卫生出版社,2004,3059.

[7] 马承宣, 许瑞江, 房伦光,等. 注射性臀大肌挛缩症的临床病理变化[J ]. 中华小儿外科杂志, 1990,11:39.

[8] 吴燕平, 何志义. 庆大霉素肌肉注射致臀肌损害的临床观察和实验研究[J ]. 遵义医学院学报,2002,25:318.

[9] 顾洁夫, 陈振光, 余国荣. 儿童臀肌挛缩症的诊治及病因学研究[J ]. 中华小儿外科杂志,1989,10:353.

[10]史占军,胡晓静,杨玲利. 华南某地臀肌挛缩症患病情况及病因分析[J ]. 第一军医大学学报,1994,14:179-181.


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